Achterblijvende motorische en cognitieve ontwikkeling van jonge kinderen met een ernstige nieraandoening

Onderzoek
G.M. Hulstijn-Dirkmaat
M.L.J. Jetten
E.H.W. Damhuis
M.L. Essink
Citeer dit artikel als
Ned Tijdschr Geneeskd. 1992;136:2281-5
Abstract
Download PDF

Samenvatting

Doel

Medisch-technische ontwikkelingen maken het mogelijk ook jonge kinderen met een terminale nierinsufficiëntie met ingrijpende methoden zoals continue ambulante peritoneale dialyse (CAPD) en hemodialyse (HD) te behandelen. Onderzocht werd of een chronische nierziekte nadelige effecten heeft op de motorische en de cognitieve ontwikkeling.

Plaats

Kinderdialysecentra van de universiteitsklinieken van Nijmegen, Utrecht en Rotterdam.

Opzet

Prospectief onderzoek. Methode. Bij 18 patiëntjes (gemiddelde leeftijd 37 maanden), met een chronische nierziekte sinds de eerste levensmaanden en 18 gezonde kinderen (gemiddelde leeftijd 35 maanden) werd de cognitieve ontwikkeling onderzocht en het gedrag tijdens de testsessie geobserveerd. De motorische ontwikkeling werd bij 9 patiëntjes en een controlegroep van 17 kinderen onderzocht.

Resultaten

Een significante achterstand (meer dan 1 x SD) werd gevonden in zowel de motorische als de cognitieve ontwikkeling van de patiëntengroep. Binnen deze groep werd een groot verschil in de cognitieve ontwikkeling opgemerkt tussen patiëntjes in conservatieve behandeling (n = 8; ontwikkelingsscore = 92,0) en die in CAPD- of HD-behandeling (n = 10; ontwikkelingsscore = 72,4).

Conclusie

Dialysepatiëntjes hebben een vergrote kans op een ontwikkelingsachterstand. Regelmatige screening van de ontwikkeling van deze kwetsbare groep en intensieve begeleiding van de ouders worden sterk aangeraden.

Inleiding

Inleiding

Ten gevolge van een terminale nierinsufficiëntie komen jaarlijks in Nederland ongeveer 20-25 kinderen in aanmerking voor een nierfunctievervangende behandeling: hemodialyse (HD), continue ambulante peritoneale dialyse (CAPD) en continue cyclische peritoneale dialyse (CCPD). Meestal gaat aan deze behandeling een kortere of langere periode van een ernstig gestoorde nierfunctie vooraf, waarbij een streng dieet- en medicatieregime noodzakelijk is (zogenaamde conservatieve behandeling). Dialysebehandeling bij kinderen moet gezien worden als een tijdelijke behandeling, met een succesvolle niertransplantatie als uiteindelijk doel. Gezien het groeiende tekort aan donornieren kan HD of CAPD jaren duren – kostbare jaren, waarin een stagnatie in groei en ontwikkeling ernstige consequenties kan hebben voor de kwaliteit van leven, zoals blijkt uit onderzoek dat de afgelopen 10 jaar is verricht.1-7

Jonge kinderen beneden de 5 jaar, en in het bijzonder de patiëntjes die al vóór het eerste levensjaar een nierziekte hebben, lijken de grootste kans op deze ernstige consequenties te hebben.48-14 Niet alleen de toxische effecten ten gevolge van uremie, maar ook de anemie en de slechte voedingstoestand zouden juist tijdens de periode van cerebrale rijping een negatieve invloed kunnen hebben op de neurologische, de motorische en de latere cognitieve prestaties. Het effect van een niertransplantatie op de motorische en de cognitieve ontwikkeling wordt in het algemeen als gunstig beoordeeld.41215-18 Ook de invloed van verschillende behandelingsmethoden op de ontwikkeling van het kind is nader bestudeerd.1119

De resultaten van al deze onderzoeken zijn echter verre van eenduidig. Ze zijn retrospectief van aard en gebaseerd op heterogene gegevens, zowel wat betreft de populatie (leeftijd, omvang en type behandeling) als de gebruikte onderzoekmethoden. Bovendien is niet altijd (op enkele uitzonderingen na)16-18 gespecificeerd of de patiënten een chronische nierziekte hadden vanaf de zuigelingenleeftijd.

Daarom werd door ons een prospectief onderzoek gestart, waarin drie Nederlandse kinderdialysecentra participeerden. Dit longitudinale onderzoek met een looptijd van 3 jaar was gericht op het in kaart brengen van de ontwikkeling van jonge kinderen (

PatiËnten en methoden

In het longitudinale onderzoek participeerden opeenvolgend 31 patiëntjes die voldeden aan de selectiecriteria voor leeftijd (0,4-5 jaar) en nierfunctie (een nierfunctie (tabel 1). De uiterste waarden van de leeftijd lagen in de patiëntengroep iets verder uiteen dan in de controlegroep. Het motorische onderzoek werd uitsluitend in Nijmegen verricht. Hierin participeerden 9 patiënten en een controlegroep van 17 kinderen.

Tabel 2 geeft een overzicht van de diagnosen die gesteld werden bij de nierpatiënten. Op 1 na hadden alle patiëntjes een slechte nierfunctie vanaf de geboorte. De gemiddelde behandelingsduur (CAPD of HD) was 21,4 maanden (uitersten: 9-35). De kinderen uit de controlegroep bezochten meerdere dagdelen per week een peuterspeelzaal in Nijmegen. De onderzoeken van de patiëntjes vonden plaats in het ziekenhuis, aansluitend op een poliklinische controle. De peuterspeelzaalkinderen werden op de peuterspeelzaal onderzocht in een aparte ruimte. De psychologische tests en de gedragsobservaties zowel bij de patiënten als bij de controlegroep werden uitgevoerd door dezelfde onderzoeker.

Motorische ontwikkeling

Bij het motorisch onderzoek werd gebruik gemaakt van de Hoskins-en-Squires-test (bewerkt door Jansen, Duyghuizen en Worm).20 De motorische ontwikkeling werd uitgedrukt in een motorisch quotiënt (de leeftijd op basis van de uitslag van de motorische test gedeeld door de kalenderleeftijd van het kind). Om zowel de ontwikkeling van de grove als van de fijne motoriek afzonderlijk te kunnen beoordelen, werd het zogenaamde Van Wiechen-schema gebruikt.21 Tijdens het onderzoek werd het motorische gedrag geobserveerd en de opvallende kenmerken werden schriftelijk vastgelegd en retrospectief beoordeeld.

Cognitieve ontwikkeling

Voor alle kinderen beneden 2,6 jaar werd de mentale schaal van de Bayley-ontwikkelingsschalen (BOS) gebruikt.22 De prestaties van het kind werden uitgedrukt in een mentale-ontwikkelingsindex (MOI-score, norm: gemiddeld 100; SD 16), een indicatie voor het mentale-ontwikkelingsniveau in vergelijking met de normgroep van leeftijdgenootjes.

Voor alle kinderen boven 2,6 jaar werden de McCarthy-ontwikkelingsschalen (MOS) gebruikt.23 De prestaties op de MOS werden uitgedrukt in een ‘algemene cognitieve testscore’ (ACT-score, norm: gemiddeld 100; SD 16). Deze test differentieert naar verschillende cognitieve functies, weergegeven in de volgende subschalen: verbale, perceptueel-performale, kwantiteiten (getalsbegrip) en geheugen. Vergelijkingen tussen de totaalscores van BOS en MOS lijken verantwoord omdat in ons longitudinale onderzoek bij herhaalde metingen bij hetzelfde kind met toenemende leeftijd geen invloed van de overgang van BOS naar MOS werd geconstateerd.

Statistische analyse

Het effect van de factor ‘behandeling’ (CAPDHD, conservatieve behandeling, geen behandeling (controle)) op de cognitieve ontwikkeling werd getoetst met een non-parametrische variantieanalyse (volgens Kruskall en Wallis). Verschillen tussen 2 groepen werden eveneens non-parametrisch getoetst, met een Mann-Whitney-toets; ?2-toetsen werden gebruikt om de gedragsobservaties te analyseren. Verschillen werden significant genoemd bij p ?0,05.

Resultaten

Motorische ontwikkeling

Tabel 3 laat zien dat het motorisch quotiënt van de patiëntengroep significant lager lag dan dat van de controlegroep (Mann-Whitney-grootheid U = 22; p Tabel 3 laat eveneens zien dat de patiëntengroep veel lager scoorde op de grove motoriek, terwijl op de fijn-motorische functie geen significante verschillen werden aangetoond tussen beide groepen.

Bij de observatie van het motorische gedrag werden bij de onderdelen ‘kracht’, ‘tonus’, ‘lopen’ en ‘rennen’ bij de controlegroep geen bijzonderheden vermeld, terwijl de patiëntengroep op deze onderdelen afwijkend scoorde. Bij de patiëntengroep viel op dat slechts 2 van de 9 kinderen spontaan tot hurkzit kwamen, terwijl dit bij de controlegroep voor 14 van de 17 kinderen het geval was. Voorts was opvallend dat 8 van de 9 patiëntjes een duidelijke pes valgus hadden. Bij 5 van deze 8 kinderen was sprake van een lichte platvoet en bij 3 van de 8 van een duidelijke platvoet. Geen van de kinderen uit de controlegroep had een duidelijke pes valgus en een opvallende platvoet. Zes kinderen binnen deze groep hadden lichte platvoeten en een kanteling passend bij de leeftijd.

Cognitieve ontwikkeling

Binnen de groep van nierpatiënten werd een onderscheid gemaakt tussen de conservatief behandelde patiëntjes en de dialysepatiëntjes. Tabel 4 geeft weer dat de gemiddelde ontwikkelingsscores van beide patiëntengroepen significant lager waren dan de gemiddelde score van de controlegroep. Het verschil tussen beide patiëntengroepen was significant ten gunste van de conservatief behandelde patiëntjes (U = 96,5; p 2 = 19,25; df = 2; p

De groepen werden ook vergeleken op de verschillende subtests van de MOS die afgenomen waren bij de kinderen ouder dan 2,6 jaar. Op alle 4 subtests scoorden de nierpatiëntjes significant (p

Uit de analyse van de gedragsobservaties bleek dat de patiëntengroep op een aantal variabelen in negatieve zin afweek van de controlegroep. Significante verschillen (p

Beschouwing

De centrale vraag van het hier beschreven onderzoek was in welke mate de motorische en de cognitieve functies van peuters en kleuters met een chronische nieraandoening verschillen van die van gezonde leeftijdgenootjes. Uit de resultaten blijkt dat nierpatiëntjes, overeenkomstig enkele bevindingen in de recente literatuur,8-14 een ernstig risico hebben van een achterstand of vertraging in zowel de motorische als de cognitieve ontwikkeling.

Opvallend is dat de achterstand in de motorische ontwikkeling uitsluitend de grove motoriek betrof. Deze achterstand of vertraging zou verklaard kunnen worden door directe effecten van de nierziekte: anemie, een dikwijls slechte voedingstoestand en uremie. Maar ook het feit dat CAPD-patiëntjes (6 van de 9 patiëntjes) door de spoelvloeistof in hun buik een beperkte mobiliteit hebben, zou van negatieve invloed kunnen zijn.

De nierpatiëntjes toonden, in vergelijking met de controlegroep, ook een achterstand in hun cognitieve ontwikkeling. Deze achterstand bleek bij de 10 dialysepatiëntjes veel groter te zijn dan bij de 8 conservatief behandelde kinderen (de ontwikkelingsscores waren respectievelijk 72,4 en 92,0). Deels worden deze bevindingen bevestigd door resultaten in andere recente onderzoeken, waarin bij conservatief behandelde patiëntjes slechts een lichte ontwikkelingsachterstand gerapporteerd werd.10111314

Deze literatuurgegevens bieden echter weinig duidelijkheid over de ontwikkelingskansen van jonge patiëntjes die in dialysebehandeling zijn. De resultaten zijn dikwijls tegenstrijdig. Geen van de onderzoeken bevestigt onze resultaten dat kinderen in dialysebehandeling significant lager scoren op ontwikkelingstests dan conservatief behandelde kinderen. Salusky et al. vermeldden dat na de start van CAPD-behandeling 3 van de 4 patiëntjes de ontwikkelingsachterstand ten dele inhaalden.19 Het betrof hier overigens een meting bij een gering aantal patiënten.

Wat kan dan wel een verklaring vormen voor het gesignaleerde verschil tussen de conservatief behandelde en met dialyse behandelde patiëntjes? Enige evidentie voor de grote ontwikkelingsachterstand van de dialysepatiëntjes is te ontlenen aan het feit dat 4 patiëntjes met bovendien congenitale multipele afwijkingen in onze groep van 10 de totale score negatief hebben beïnvloed. Alle 4 patiëntjes scoorden > 2 x SD beneden het normgemiddelde. Indien de gegevens van deze patiënten niet in de berekeningen worden betrokken, komt de dialysegroep op een hogere gemiddelde ontwikkelingsindex (83 in plaats van 72), maar deze blijft lager, zij het niet significant, dan die van de conservatief behandelde groep (92). Voorts is het mogelijk dat de resterende nierfunctie van de conservatief behandelde kinderen een gunstig effect heeft op de hersenfuncties.

Ten slotte suggereren de resultaten van de observaties dat ook gedragsfactoren van invloed zijn geweest op de ontwikkelingsachterstand of -vertraging van de gehele patiëntengroep. De ouders van deze kinderen, en met name de ouders van de dialysepatiëntjes (10 van de 18 patiëntjes), hadden een grote verantwoordelijkheid voor de medische toestand van hun kind, omdat zij zelf de behandeling uitvoerden. Fixatie op de ziekte, bezorgdheid en angst kunnen leiden tot overprotectie en pedagogische deprivatie.23 718

Conclusie

Jonge kinderen met een chronische nierziekte hebben een vergrote kans op een achterstand in de ontwikkeling. Kinderen die conservatief behandeld worden, lijken daarbij minder kans op ontwikkelingsachterstand te lopen dan dialysepatiëntjes. De achterstand in de motorische en de cognitieve ontwikkeling van jonge dialysepatiëntjes kan toegeschreven worden aan een interactie tussen directe effecten van de nierziekte en gedragsfactoren.

Het verdient aanbeveling om bij kinderen

Met dank aan dr.R.Donckerwolcke, kinderarts, Wilhelmina Kinderziekenhuis, Utrecht, en dr.E.Wolff, kinderarts, Sophia Kinderziekenhuis, Rotterdam voor hun medewerking bij het onderzoek en aan dr.C.Schroder, kinderarts, kinderkliniek, St. Radboudziekenhuis, Nijmegen, voor zijn waardevolle adviezen.

Dit onderzoek is uitgevoerd met steun van de Nier Stichting Nederland.

Literatuur
  1. Weiss RA, Edelmann CM. Children on dialysis. N Engl J Med1982; 307: 1574-5.

  2. Reichwald-Klugger E, Tieben-Heibert A, Korn R, et al.Psychosocial adaptation of children and their parents to hospital and homedialysis. Int J Pediatr Nephrol 1984; 5: 45-52.

  3. Korsch BM. Psychosocial aspects in children with chronicrenal disease. In: Brodehl J, Ehrich JHH, eds. Pediatric nephrology. Berlin:Springer, 1984: 179-82.

  4. Crittenden MRR, Holliday MA, Piel CF, Potter DE.Intellectual development of children with renal insufficiency and end stagerenal disease. Int J Pediatr Nephrol 1985; 6: 275-80.

  5. Grupe WE, Greifer I, Greenspan SI, Leavitt LA, Wolff G.Psychosocial development in children with chronic renal insufficiency. Am JKidney Dis 1986; 7: 324-8.

  6. Reynolds JM, Garralda ME, Dameson RA, Postlethwaite RJ.Living with chronic renal failure. Child: care, health and development 1986;12: 401-7.

  7. Henning P, Tomlinson L, Rigden SPA, Haycock GB, ChantlerC. Long term outcome of treatment of end stage renal failure. Arch Dis Child1988; 63: 35-40.

  8. Rotundo A, Nevins TE, Lipton M, Lockman LA, Mauer SM,Michael AF. Progressive encephalopathy in children with chronic renalinsufficiency in infancy. Kidney Int 1982; 21: 486-91.

  9. McGraw ME, Haka-Ikse K. Neurologic-developmental sequelaeof chronic renal failure in infancy. J Pediatr 1985; 106: 579-83.

  10. Polinsky MS, Kaiser BA, Stover JB, et al. Neurologicdevelopment of children with severe chronic renal failure from infancy.Pediatr Nephrol 1987; 1: 157-65.

  11. Rigden SPA, Baird G, Chantler C, et al. Developmentalprogress of children with chronic renal failure presenting in infancy.Amsterdam: Elsevier Science Publishers, 1987: 489-94.

  12. Kohaut EC, Whelchel J, Waldo FB, et al. Agressive therapyof infants with renal failure from infancy. Pediatr Nephrol 1987; 1:150-3.

  13. Bock GH, Conners CK, Ruley J, et al. Disturbances ofbrain maturation and neurodevelopment during chronic renal failure ininfancy. J Pediatr 1989; 114: 231-8.

  14. Geary DF, Haka-Ikse K. Neurodevelopmental progress ofyoung children with chronic renal disease. Pediatrics 1989; 84:68-72.

  15. Rasbury WC, Fennell RS, Morris MK. Cognitive functioningof children with end-stage renal disease before and after successsfultransplantation. J Pediatr 1983; 102: 589-92.

  16. Fennell RS, Rasbury WC, Fennell EB, Morris MK. Effects ofkidney transplantation on cognitive performance in a pediatric population.Pediatrics 1984; 74: 273-8.

  17. So SKS, Chang PN, Najarian JS, Mauer SM, Simmons RL,Nevins TE. Growth and development in infants after renal transplantation. JPediatr 1987; 110: 343-50.

  18. Kuyer JME, Hulstijn-Dirkmaat GM, Aken MAG van. Effectenvan een niertransplantatie op het cognitief functioneren van kinderen.Tijdschr Kindergeneeskd 1990; 58: 83-9.

  19. Salusky IB, Lilien T von, Anchondo M, et al. Experiencewith continuous cycling peritoneal dialysis during the first year of life.Pediatr Nephrol 1987; 1: 172-5.

  20. Hoskins TA, Squires JE. Developmental assessment: a testfor gross motor and reflex development. Phys Ther 1973; 53: 117-25.

  21. Wiechen HJ van. Ontwikkelingsonderzoek op hetconsultatiebureau. Kampen: Kruisvereniging West-Overijssel, 1983.

  22. Meulen BF van der, Smrovsky M. BOS 2-30, Bayleyontwikkelingsschalen. Handleiding. Lisse: Swets & Zeitlinger,1985.

  23. Meulen BF van der, Smrovsky M. MOS 2½-8½,McCarthey ontwikkelingsschalen. Handleiding. Lisse: Swets & Zeitlinger,1985.

Auteursinformatie

Academisch Ziekenhuis St.Radboud, Postbus 9101, 6500 HB Nijmegen.

Afd. Medische Psychologie en Kindergeneeskunde: mw.G.M.Hulstijn-Dirkmaat en E.H.W.Damhuis, psychologen; M.L.J.Jetten, psychologisch assistent.

Afd. Fysische Therapie: M.L.Essink, fysiotherapeut.

Contact mw.G.M. Hulstijn-Dirkmaat

Gerelateerde artikelen

Reacties