Overleden zuigeling na ‘craniosacrale’ manipulatie van hals en wervelkolom

Klinische praktijk
Micha Holla
Marloes M. IJland
A.M. (Ton) van der Vliet
Michael Edwards
Carin W.M. Verlaat
Citeer dit artikel als
Ned Tijdschr Geneeskd. 2009;153:A290
Abstract
Download PDF

Rectificatie

 

Klik hier voor een complete Engelstalige versie van het artikel. Deze Engelstalige versie is aangeleverd door de auteur en niet geredigeerd door het NTvG.

 

Samenvatting

Een voorheen gezond, 3 maanden oud meisje kwam te overlijden na manipulaties van de hals en wervelkolom door een zogeheten ‘craniosacraal therapeut’. Tijdens aanhoudende diepe buiging van de hals en rug, kreeg patiënte incontinentie voor ontlasting, atonie en een ademstilstand gevolgd door asystolie. Op basis van de bevindingen bij lichamelijk onderzoek, aanvullend MRI-onderzoek en obductie was het overlijden waarschijnlijk het gevolg van een lokaal neurovasculair of een mechanisch respiratoir geïnduceerd probleem. Dit is de tweede melding van het overlijden van een zuigeling na geforceerde manipulaties van de hals. Zolang wetenschappelijk bewijs voor de effectiviteit en veiligheid van geforceerde manipulaties van de wervelkolom ontbreekt, raden wij deze behandeling bij pasgeborenen en zuigelingen af.

Inleiding

Manipulaties van de hals en wervelkolom worden wereldwijd toegepast als therapie voor zeer uiteenlopende symptomen. Hoewel het nuttig effect hiervan nooit onomstotelijk is bewezen,1 past men deze techniek ook toe bij zuigelingen ter bestrijding van excessief huilen, motorische onrust en een asymmetrische voorkeurshouding van het hoofd.

In dit artikel beschrijven wij het overlijden van een zuigeling in aansluiting op geforceerde manipulaties van hals en wervelkolom. Wij hebben hierbij gebruikgemaakt van de heteroanamnese van de ouders die bij deze procedure aanwezig waren.

Ziektegeschiedenis

Patiënt A was een 3 maanden oud, gezond meisje. Wegens geringe motorische onrust van hun kind kwamen de ouders in contact met een zogeheten ‘craniosacraal therapeut’. Deze startte na een kort kennismakingsgesprek met de craniosacrale therapie.

Daarbij werd het meisje door de therapeut met de rug op een aankleedkussen gelegd, waarna de therapeut de hals en schedel palpeerde. Hierbij huilde patiënte krachtig. Vervolgens werd zij op de rechter zij gedraaid en werd de gehele wervelkolom diep gebogen, zoals weergegeven in figuur 1. Daarbij raakte de kin de borstkas.

Figuur 1

Nadat de wervelkolom op deze wijze gedurende meerdere minuten diep was gebogen, verloor het kind ontlasting en ontstonden enkele luid hoorbare ademhalingen. Dit werd door de therapeut geduid als een diepe slaap die gebruikelijk zou zijn bij de behandeling. Na ongeveer 10 min werd het meisje op haar rug gelegd waarbij blauwverkleuring van de lippen opviel. Zij was nu slap en reageerde niet op aanraken. De vader startte met hartmassage en mond-op-mondbeademing. Gealarmeerd ambulancepersoneel zag bij aankomst een levenloze zuigeling met asystolie. Eén uur na het starten van de reanimatie had patiënte weer een eigen hartritme met voelbare pulsaties.

Bij aankomst in het ziekenhuis werd een geïntubeerde, beademde zuigeling gezien met een lichaamstemperatuur van 32°C, een hartslag van 120 slagen/min en een bloeddruk van 60/30 mmHg. Bij lichamelijk onderzoek van hart, longen, abdomen en extremiteiten werden geen bijzonderheden gezien. Zonder sedatie bedroeg de glasgowcomascore E1M1Vtube. Er was een algehele hypotonie met afwezige peesreflexen, corneareflexen, oculocefale reflex en hoestreflex.

Bij conventioneel radiologisch onderzoek van de gehele romp en alle extremiteiten werden geen afwijkingen gezien. Een CT-scan van het brein, de hals en de wervelkolom toonde geen aangeboren afwijkingen, recente bloedingen, fracturen of dislocaties. De MRI-MRA-scan van hoofd, hals en wervelkolom liet afwijkingen in pons en mesencefalon zien, passend bij ischemie in het vertebrobasilaire stroomgebied. Vooral in het cervicale deel van het ruggenmerg en het verlengde merg werden signaalafwijkingen gezien (figuur 2).

Figuur 2

Differentiaaldiagnostisch konden de radiologische beelden van het cervicale ruggenmerg passen bij direct trauma of bij algehele asfyxie. Het cerebrum was oedemateus, met niet-afwijkende basale kernen, hetgeen wees op doorgemaakte hypoxie. Er werden geen aanwijzingen gevonden voor dissectie van de halsvaten, congenitale anomalieën, fracturen, bandletsels of bloedingen.

Laboratoriumonderzoek toonde een metabole acidose met een pH van 6,62 en een verhoogde lactaatconcentratie: 20 mmol/l (referentiewaarden: 0,5-1,7), alsmede afwijkende nier- en leverfunctie-uitslagen. Bij microbiologisch onderzoek waren er geen aanwijzingen voor een bacteriële of virale infectie. Het ecg toonde geen afwijkingen; in het bijzonder de QT-tijd was niet verlengd. Echografisch onderzoek toonde niet-afwijkende anatomische kenmerken van het hart en een goede linkerventrikelfunctie. Bij fundoscopie werden beiderzijds scherp begrensde papillen gezien zonder bloedingen in de retina.

Op de afdeling Kinder-intensive Care ontwikkelden zich bij de zuigeling verdere tekenen van progressief multiorgaanfalen en 12 h na de manipulatie bleven spontane ademactiviteit, hersenstamreflexen en peesreflexen afwezig. Na multidisciplinair overleg besloten wij de behandeling te staken. Het meisje overleed hierna binnen enkele minuten.

Bij obductie door het Nederlands Forensisch Instituut werden recente infarcten in de milt en het hart gezien, passend bij zuurstofgebrek en multiorgaanfalen. De hersenen toonden het beeld van hypoxische encefalopathie. Daarnaast waren op enkele niveaus van het ruggenmerg subtiele axonale afwijkingen zichtbaar, die door hypoxie of rek van het ruggenmerg zouden kunnen zijn ontstaan.

Er werden geen aanwijzingen gevonden voor aangeboren misvormingen, orgaanafwijkingen of infecties.

Beschouwing

Bij het overlijden van deze patiënte kunnen de volgende oorzaken een rol hebben gespeeld.

Neurologische oorzaken

Bij manipulaties van de hals kan het ruggenmerg door de wervelkolom bekneld raken. Aangezien het skelet van zuigelingen hoofdzakelijk kraakbenig is, kan dit optreden zonder radiologisch zichtbare afwijkingen van de wervelkolom.2 Tijdelijke prikkeling of afklemming van het myelum kan een neurogene bradycardie met apneu tot gevolg hebben. Eerder werden bij manipulaties bij 53% van de zuigelingen vegetatieve reacties gezien, waaronder apneus en ‘flushing’ van het gelaat.3 In een andere studie werd na manipulatie van de hals bij 40% van de zuigelingen verlaging van de hartfrequentie geconstateerd. Kinderen jonger dan 3 maanden kregen hierbij ernstigere bradycardieën; 12% van de kinderen kreeg een apneu.4

Vasculaire oorzaken

Bij manipulaties van de hals kan indirect neurogene schade ontstaan door afklemming of letsel van de A. vertebralis.5 Door ischemie van het myelum kunnen symptomen van een hoge dwarslaesie ontstaan.6

Respiratoire oorzaken

Een geforceerde gebogen positie van de hals kan obstructie van de bovenste luchtwegen veroorzaken. Zuigelingen zijn gevoeliger voor luchtwegobstructie dan volwassenen door de relatief grote tong, de nauwere luchtwegen, het slappere kraakbeen en de anterieure positie van de larynx.7 Tevens kan de borstkasademhaling bemoeilijkt worden door de gebogen houding.

Overige oorzaken

Op basis van aanvullend onderzoek werden in onze casus geen aanwijzingen gevonden voor een infectie, aangeboren afwijkingen, cardiale of gastro-intestinale afwijkingen. Gezien de relatie tussen de spinale manipulatie en het optreden van de symptomen, leek een causaal verband aannemelijk.

Conclusie

Naast bekende risico’s van manipulaties van de wervelkolom bij volwassenen,8 werd in 2005 reeds gewezen op de risico’s van spinale manipulaties bij zuigelingen.1 Tot op heden is 1 maal eerder beschreven dat een zuigeling na manipulaties van de hals en wervelkolom overleed.9 Daarbij werd het hoofd van de zuigeling geforceerd geroteerd. Uit onze casus blijkt echter dat ook bij een geforceerde diepe buiging van de hals fatale complicaties kunnen optreden.

Zolang wetenschappelijk bewijs voor de effectiviteit en veiligheid van geforceerde manipulaties van de wervelkolom ontbreekt, raden wij deze behandeling bij zuigelingen af.

De gebeurtenissen van deze ziektegeschiedenis waren voor het openbaar ministerie aanleiding om een onderzoek in te stellen.

Leerpunten

  • Er is geen wetenschappelijk bewijs voor de effectiviteit en veiligheid van geforceerde manipulaties van de wervelkolom bij kinderen.

  • Geforceerde manipulatie van de wervelkolom bij een zuigeling kan leiden tot ernstige complicaties.

Literatuur
  1. Brand PLP, Engelbert RHH, Helders PJM, Offringa M. Systematisch literatuuronderzoek naar de effecten van behandeling bij zuigelingen met ‘kopgewrichteninvloed bij storingen in de symmetrie’ (‘KISS-syndroom’). Ned Tijdschr Geneeskd. 2005;149:703-7.

  2. Pang D, Wilberger JE Jr. Spinal cord injury without radiographic abnormalities in children. J Neurosurg. 1982;57:114-29.

  3. Koch LE, Biedermann H, Saternus KS. High cervical stress and apnoea. Forensic Sci Int. 1998;97:1-9.

  4. Koch LE, Koch H, Graumann-Brunnt S, Stolle D, Ramirez JM, Saternus KS. Heart rate changes in response to mild mechanical irritation of the high cervical spinal cord region. Forensic Sci Int. 2002;128:168-76.

  5. Kuitwaard K, Flach HZ, van Kooten F. Dubbelzijdige A.-vertebralisdissectie tijdens chiropraxiebehandeling. Ned Tijdschr Geneeskd. 2008;152:2464-9.

  6. Brand MC. Part 1: recognizing neonatal spinal cord injury. Adv Neonatal Care. 2006;6:15-24.

  7. Turner NM, van Vught AJ. Advanced paediatric life support. 2e dr. Maarssen: Elsevier Gezondheidszorg; 2006.

  8. Ernst E. Adverse effects of spinal manipulation: a systematic review. J R Soc Med. 2007;100:330-8.

  9. Jacobi G, Riepert Th, Kieslich M, Bohl J. Über einen Todesfall während der Physiotherapie nach Vojta bei einem drei Monate alten Säugling. Klin Padiatr. 2001;213:76-8.

Auteursinformatie

Universitair Medisch Centrum St Radboud, Nijmegen.

Afd. Orthopedische Chirurgie: drs. M. Holla, orthopedisch chirurg.

Afd. Kinder-intensive Care: drs. M.M. IJland, kinderarts, fellow kinder-intensive care; drs. C.W.M. Verlaat, kinderarts-intensivist.

Afd. Radiologie: drs. A.M. van der Vliet, neuroradioloog.

Afd. Heelkunde: dr. M. Edwards, chirurg.

Contact drs. M. Holla (m.holla@orthop.umcn.nl)

Verantwoording

Deze ziektegeschiedenis wordt afgedrukt met toestemming van belanghebbenden.
Belangenconflict: geen gemeld. Financiële ondersteuning: geen gemeld.
Aanvaard op 26 februari 2009

Gerelateerde artikelen

Reacties

van der Woude

Ondanks het feit dat de auteurs zeer zorgvuldig zijn geweest in hun speurtocht naar een verklaring voor de doodsoorzaak van de overleden zuigeling, wordt niet aannemelijk gemaakt dat er een causaal verband bestaat tussen deze doodsoorzaak en de verrichte therapie. Minder zorgvuldig is echter de formulering van de conclusie. Op basis van slechts aannames wordt een negatief advies over een therapie gegeven, waarin Holla et al. noch bevoegd noch bekwaam zijn. Dat lijkt ons niet gepast.
 
Zo er al een causaal verband is tussen therapie en complicaties, kunnen wij het met de auteurs eens zijn dat wellicht sprake is van onzorgvuldig of ondeskundig handelen van een hulpverlener. Dat is exemplarisch en geen enkele reden om een therapievorm als geheel te ontraden dan wel af te wijzen. Complicaties treden in de medische wereld met zekere regelmaat op in diverse disciplines en indien sprake is van nalatigheid, worden gericht maatregelen genomen tegen individuen of instituten en niet tegen een gehele discipline.
 
Holla et al. constateren dat dit de 2e melding is van het overlijden van een zuigeling na een geforceerde manipulatie van de hals. Indien er daadwerkelijk sprake is geweest van een spinale manipulatie zoals omschreven in de nomenclatuur van de manueel therapeut, dan heeft de behandelend craniosacraal therapeut zich buiten de competenties van zijn eigen vakgebied begeven. Datzelfde is gebeurd in het andere bedoelde geval waarin een Duitse kinderfysiotherapeute zich begaf in het domein van de manueel therapeut, waarin zij noch bevoegd noch bekwaam was, eveneens met desastreuze gevolgen.
 
Feitelijk zouden Holla et al. moeten pleiten voor het verrichten van manipulaties bij zuigelingen door manueel therapeuten. Binnen de manuele therapie worden door specifiek bijgeschoolde manueel therapeuten asymmetrische zuigelingen (huilbaby’s, KISS-kinderen) behandeld. De bijscholing gebeurt door de European Workgroup for Manual Medicine (EWMM). De EWMM beheert verder een specialistenregister en initieert wetenschappelijk onderzoek.

Sinds 2006 worden behandelgegevens bijgehouden en op basis daarvan kunnen wij melden dat door (KISS) manueel therapeuten ruim 21.000 zuigelingen zijn behandeld in 66.239 sessies, en dat zonder complicaties.

Aan de faculteit Epidemiologie van de Universiteit van Maastricht wordt een cohortstudie met een controlegroep voorbereid, waarbij de effectiviteit van manuele therapie bij de behandeling van asymmetrische zuigelingen zal worden onderzocht.
 
Als laatste hechten wij er aan te zeggen dat bij behandeling van zuigelingen door een gespecialiseerde manueel therapeut nooit sprake is van manipulaties, laat staan geforceerd, waarover  Holla et al. spreken. Er dient eerder gesproken te worden over een gerichte mobiliserende impuls van zeer geringe intensiteit.

Praktijk voor MT & FT Boxmeer, Boxmeer
Eric Saedt en Bé van der Woude, manueel therapeuten en leden van de EWMM Nederland

 

Micha
Holla

Onze dank voor deze reactie op onze casuïstische mededeling.

In deze reactie wordt gemeld dat niet aannemelijk gemaakt zou zijn dat er een causaal verband bestaat tussen de behandeling en het overlijden van het kind. Wij benadrukken dat dit voorheen gezonde kind direct tijdens de behandeling een volledige asystolie en afwezige ademhaling ontwikkelde en enkele uren later aan de gevolgen hiervan overleed. Bij uitvoerig aanvullend onderzoek en obductie werden geen aanwijzingen gevonden die een spontane asystolie kunnen verklaren. Daarbij zijn bij aanvullend onderzoek en obductie duidelijke kenmerken gevonden die passen bij asfyxie en locale schade van het ruggenmerg van de cervicale wervelkolom als gevolg van recent toegebracht letsel. Derhalve achten wij een causaal verband wel degelijk aannemelijk.

Indien Saedt en Van der Woude het causaal verband niet herkennen en het overlijden niet als complicatie van de behandeling erkennen, is het te verklaren dat zij eerder geen complicaties hebben gezien.

Vanuit 2 prospectief gecontroleerde en goed gedocumenteerde studies bij honderden kinderen is bekend dat bij een meerderheid reeds bij geringe manipulaties van de cervicale wervelkolom, apnoes, bradycardiëen en andere vegetatieve reacties optreden (zie referenties 3 en 4).

Verder zijn er naar aanleiding van deze casus andere gevallen bij ons gemeld waarbij ernstige complicaties optraden na manipulaties van de hals en wervelkolom bij kinderen. Het is dan ook de vraag of de geschetste complicatie exemplarisch is, zoals Saedt en Van der Woude stellen.

Onze conclusies zijn niet gebaseerd op aannames, maar op een waargebeurde fatale complicatie bij een pasgeboren meisje in combinatie met wetenschappelijk reproduceerbare literatuur. Als medisch specialisten op het gebied van kinderen, neuroradiologie, traumatologie en het bewegingsapparaat, achten wij ons bevoegd en bekwaam om hierover een uitspraak te doen. Wij vinden het dan ook legitiem om geforceerde bewegingen bij pasgeborenen voorlopig af te raden om zo herhaling te voorkomen. Totdat er goed wetenschappelijk bewijs is voor de effectiviteit van manuele therapie zullen wij hier dan ook niet voor pleiten.

Met veel belangstelling zien wij de resultaten van de cohortstudie van de universiteit van Maastricht tegemoet. Wij hopen dat hierbij de vitale parameters gecontroleerd worden en gelet wordt op andere veiligheidsaspecten.

Universitair Medisch Centrum St Radboud, Nijmegen

Micha Holla, Marloes IJland, Michael Edwards, Ton van der Vliet en Carin Verlaat

 

Eric
Saedt

Een aannemelijk verband tussen therapie en complicaties geeft nog geen helderheid over de incidentie. Dat deze casus wel een signaalfunctie kan hebben is helder.  De verrichte en beschreven handelingen zijn in ons onderwijscurriculum voor manueel therapeuten geheel onbekend. Extrapolatie van deze complicatie naar de manuele therapie bij zuigelingen in het algemeen is voor ons onacceptabel. Wij distantiëren ons van de beschreven behandelingswijze.

Wij zijn zeer wel bekend met de mogelijke complicaties na behandeling van zuigelingen en wij wijzen er nogmaals op dat er in het verleden complicaties zijn gemeld na (para)medische handelingen door de meest uiteenlopende specialistische (para)medische disciplines behalve na manueel-therapeutische behandeling waarvan we er vorig jaar toch zo’n 21.000 in Nederland mochten registreren. De complicaties die kunnen ontstaan na behandeling van de wervelkolom van de zuigeling zijn ook opgenomen in ons onderwijscurriculum.

Wij hebben contact opgenomen met Koch et al. (referenties 3 en 4) naar aanleiding van uw artikel. De fysiologische reacties op manipulatie van de wervelkolom zoals die in referentie 4 worden beschreven zijn geen complicaties doch normale fysiologische reacties. Dr. Koch neemt afstand van de bewering dat hier sprake zou zijn van levensbedreigende abnormale fysiologische reacties.

In Nederland worden zuigelingen door manueel therapeuten behandeld met mobilisaties en niet met 'high velocity thrust'(HVT)-technieken) ofwel manipulaties.

Als  er bij de andere gemelde complicaties manueel therapeuten uit ons register betrokken zijn, vernemen wij dat graag.

Blijkens de voorlaatste alinea van deze reactie, is nog steeds het verschil tussen craniosacraal therapie en manuele therapie niet duidelijk. Dit nemen wij de Holla et al. niet kwalijk en desgewenst lichten wij het graag nogmaals toe. Het zou hen wel sieren om onze beroepsgroep niet in casu te betrekken zonder zelf duidelijkheid te hebben over bovenbedoeld onderscheid!

Eric Saedt en Bé van der Woude, fysiotherapeuten en manueel therapeuten
 

Micha
Holla

Bij aandachtige lezing van ons artikel, moet men concluderen dat wij geforceerde manipulaties bij pasgeboren en zuigelingen afraden. Wij hebben in ons artikel geen uitspraken gedaan over specifieke beroepsgroepen. Wel hebben wij vermeld dat de therapeut zich voorstelde aan de ouders als craniosacraal therapeut.

Voorts hebben wij gerefereerd aan de publicatie van Brand et al. waaruit blijkt dat er voor de diverse therapieën die zich bezighouden met het zogenaamde 'KISS-syndroom' geen wetenschappelijk bewijs is.

Tot slot dient gemeld te worden dat een normale fysiologische reactie van het lichaam niet gelijk staat aan een wenselijke of veilige situatie. Zo is een happende ademhaling ('gasping') een normale fysiologische reactie van het lichaam die optreedt bij een ernstig zuurstoftekort. Het verlies van ontlasting, ernstige bradycardieën en apneus zijn bekende fysiologische reacties die optreden bij hoge dwarslaesies. Dit zijn in de reguliere geneeskunde symptomen die duiden op een levensbedreigende situatie.

Universitair Medisch Centrum St Radboud, Nijmegen

Micha Holla, Marloes IJland, Michael Edwards, Ton van der Vliet en Carin Verlaat


 

Ron
Jansen

Dit artikel beschrijft de dood van een zuigeling na een behandeling door een craniosacraal therapeut. Wij vatten hierbij de belangrijkste onduidelijkheden en ongefundeerde aannames samen.

(1) De feitelijke doodsoorzaak is onduidelijk. Er worden 2 mogelijke oorzaken genoemd zonder een bewezen directe samenhang ervan met het overlijden. De MRI-beelden konden passen bij ‘direct trauma of bij algehele asfyxie’, en het obductieverslag vermeldt ‘subtiele axonale afwijkingen die door hypoxie of rek van het ruggenmerg zouden kunnen zijn ontstaan’.

In de beschouwing en conclusie wordt een causaal verband tussen spinale manipulatie c.q. geforceerde diepe halsbuiging en het optreden van de symptomen aangenomen. Dat is voorbarig en behoeft aanvullend onderzoek en discussie, zeker wat betreft de volgende punten:
• De casusbeschrijving is geheel gebaseerd op de bevindingen van het ziekenhuis en de heteroanamnese van de ouders. Het verslag van de behandelend therapeut wordt niet benut om gebeurtenissen, handelingen en symptomen te koppelen aan een tijdslijn.
• Het is niet aangetoond dat ‘een direct trauma of rek op het ruggenmerg’ de oorzaak is van het overlijden. ‘Algehele asfyxie met hypoxie’ of andere oorzaken zijn niet uitgesloten.
• Het is niet aangetoond dat de patiënt voorafgaand aan de behandeling gezond en zonder letsel was.
• Het is niet aangetoond dat de vermeende mechanische kracht tijdens en door de behandeling van de therapeut is uitgeoefend.
• De levensreddende en levenstabiliserende maatregelen kunnen hebben bijgedragen aan de resultaten bij de MRI-MRA-scan en de obductie.

(2) Het is niet duidelijk wat er bedoeld wordt met de ‘geforceerde manipulatie’ en ‘geforceerde diepe buiging’. Het is zelfs niet bewezen dat dergelijke handelingen bij de behandeling gebruikt zijn. De relatie tussen dergelijke manipulaties en craniosacrale therapie wordt ten onrechte gelegd.

De aannames en conclusies in deze casusbeschrijving zijn voorbarig. Wij stellen dat in ieders belang verder aanvullend onderzoek en discussie nodig zijn.

Register CranioSacraal therapie Nederland (RCN), Velp
Verenigingen voor Upledger CranioSacraal therapie Nederland en Duitsland
Upledger Instituten Nederland, Duitsland en België

Karin van Deelen-Wortman, secretaris RCN