Strengileus na een operatie op zuigelingenleeftijd

Adhesies kunnen nog lange tijd na een buikoperatie complicaties veroorzaken. Een acute complicatie van adhesies is een strengileus, waarbij een mechanische obstructie van de darm ontstaat.1 Adhesies komen ook voor na operaties bij zuigelingen.

Pylorushypertrofie is een relatief veelvoorkomende indicatie voor een buikoperatie bij zuigelingen. Door een verdikking van de pylorus ontstaat een passageprobleem, wat zich bij deze kinderen uit in projectielbraken, dehydratie en metabole alkalose.2 De behandeling bestaat uit vochtsuppletie en herstel van de elektrolytconcentraties, gevolgd door een pyloromyotomie via laparoscopische of klassiek chirurgische (‘open’) benadering. Deze operatie heeft een laag complicatierisico.3,4 Mede op verzoek van de ouders beschrijven wij de ziektegeschiedenis van een kind met een fatale strengileus als langetermijncomplicatie van een pyloromyotomie.

Ziektegeschiedenis

Patiënt, een 12-jarige jongen, kwam op de huisartsenpost vanwege buikpijn en braken. De klachten waren enkele dagen eerder begonnen. Hij maakte geen zieke indruk. De ontlasting was normaal op gang, het abdomen was soepel en de infectieparameters waren laag. Vanwege de verdenking op een gastro-enteritis werd hij naar huis gestuurd met pijnstilling.

De patiënt had vanaf zijn zesde levensjaar al recidiverende buikpijnklachten die enkele malen waren geduid als appendicitis. Vanwege de klachten was hij meermaals bij de huisarts, de kinderarts en bij de Spoedeisende Hulp (SEH) geweest. Bij de beoordeling van zijn klachten, lichamelijk onderzoek en aanvullend onderzoek (laboratoriumonderzoek, echografisch onderzoek en buikoverzichtsfoto) was nooit een acute of chronische oorzaak gevonden. De klachten waren altijd vanzelf overgegaan. Bij het recente consult op de huisartsenpost was het klinisch beeld hetzelfde als bij eerdere beoordelingen.

De voorgeschiedenis vermeldde een open pyloromyotomie vanwege pylorushypertrofie via een supra-umbilicale incisie. Het postoperatieve beloop werd twee dagen later gecompliceerd door een beklemde littekenbreuk, waarna de patiënt werd overgeplaatst naar een kinderchirurgisch centrum. Daar werd hij opnieuw geopereerd, waarbij de buikinhoud werd gereponeerd en een fasciedefect primair werd gesloten; een darmresectie was niet nodig.

Twee dagen na het consult op de huisartsenpost nam de moeder van de patiënt contact op met de eigen huisarts. Zij vroeg om de urine van haar zoon te laten nakijken, omdat de urine troebel was. De patiënt braakte toen nog steeds, maar had geen koorts. De urinescreening liet geen bijzonderheden zien. In overleg met de ouders werd een expectatief beleid ingezet en werd afgesproken om de dag erna de patiënt opnieuw te beoordelen als hij niet opknapte. Diezelfde middag braakte de jongen plotseling hevig, waarna zijn moeder hem naar de huisarts bracht. In de huisartsenpraktijk collabeerde hij door een cardiorespiratoir arrest, waarna direct werd begonnen met reanimeren (‘basic life support’). Na een langdurige reanimatiepoging zonder ‘return of spontaneous circulation’ werd de reanimatie op de SEH beëindigd. De patiënt overleed in het bijzijn van zijn ouders.

De ‘nader onderzoek doodsoorzaak bij kinderen’(NODOK)-procedure werd uitgevoerd wegens onverklaard en onverwacht overlijden, zonder aanwijzingen voor een externe factor. De post-mortem-CT-scan liet aanwijzingen zien voor een strangulatie-ileus of een inwendige herniatie; het proximale deel van het dunnedarmpakket was gedilateerd en er was sprake van een pneumoperitoneum, vrij vocht in het abdomen en veel lucht in de abdominale vaten, passend bij een infectie (figuur 1).

Figuur 1

Post-mortem-CT-scan

Bij obductie kwamen veel darmgassen vrij en werd in de vrije buikholte feces aangetroffen, fibrineus beslag en twee darmperforaties. Er werd een adhesie gezien van het jejunum aan de buikwand ter hoogte van het litteken van de pyloromyotomie en de overhechting van de fasciedehiscentie. Distaal van de adhesie had het dunnedarmpakket een kurkentrekkeraspect, wat duidt op een inwendige herniatie (figuur 2). Microscopisch onderzoek liet een recente en een wat oudere perforatie zien. Het fibrineuze beslag dat in de buikholte aanwezig was paste ook bij een langer bestaand proces.

Figuur 2

Inwendige herniatie

De meest waarschijnlijke doodsoorzaak was een ‘blow-out’ van de gestranguleerde dunne darm als gevolg van adhesies, wat uiteindelijk leidde tot een cardiorespiratoir arrest. Daarbij had de jongen peritonitis bij een darmperforatie die in de dagen voorafgaand aan het overlijden moet zijn ontstaan. De anatomisch aanwijsbare oorzaak (‘leading point’) van de darmproblematiek was een adhesie van de dunne darm aan de buikwand ter hoogte van het litteken van de eerdere pyloromyotomie en de overhechting van de fasciedehiscentie.

Beschouwing

Er is weinig onderzoek gedaan naar de incidentie van adhesies bij patiënten die op kinderleeftijd een buikoperatie hebben gehad. Een studie onder 898 kinderen die een laparotomie ondergingen op kinderleeftijd vanwege onder andere de ziekte van Hirschsprung, malrotatie, darmatresie of necrotiserende enterocolitis, liet een incidentie van strengileus zien van 12,6%.6 Risicofactoren voor het ontstaan van adhesies bij kinderen zijn onder ander een spoedoperatie, een postoperatieve complicatie, een open benadering en de aanwezigheid van een stoma.6,7

Pyloromyotomie

Pyloromyotomie werd voor het eerst in 1912 beschreven door de Duitse chirurg Conrad Rammstedt.2 Deze operatietechniek wordt nog steeds gebruikt, hoewel de plek van de incisie en de benadering – open versus laparoscopisch – in de loop der tijd is veranderd.

Het postoperatief herstel na een pyloromyotomie is doorgaans vlot. Specifiek na een pyloromyotomie zijn in de literatuur weinig langetermijncomplicaties beschreven.2,3 Literatuuronderzoek naar de verschillende kortetermijncomplicaties na een open of laparoscopische pyloromyotomie liet geen duidelijke voorkeur zien voor een van beide benaderingen.4 Wel zagen wij in een retrospectieve cohortstudie dat fasciedehiscentie alleen optreedt na een open pyloromyotomie en dat een ‘trocar’-hernia – een hernia op de plaats van de toegangspoort voor laparoscopie – alleen voorkomt na laparoscopische pyloromyotomie.5

In de literatuur zijn slechts drie patiënten beschreven bij wie een adhesie was ontstaan na een eerdere pyloromyotomie.7-9 Verder laat een studie zien dat kinderen met een pylorushypertrofie op kinderleeftijd een vier keer hoger risico hebben op chronische buikpijn.10 De onderzoekers van die studie suggereerden dat deze buikpijn wordt veroorzaakt door het ‘early life event’ van de operatie, zonder te kijken naar complicaties als adhesies. Een recent vragenlijstonderzoek onder 60 volwassenen die op de kinderleeftijd een pyloromyotomie hadden ondergaan, liet geen langetermijneffecten zien.11

Ondanks deze wisselende uitkomsten wordt op patiëntenfora gesuggereerd dat deze kinderen wel degelijk aspecifieke buikpijnklachten en voedingsproblemen hebben. Er lijkt daarom meer onderzoek nodig naar de langetermijncomplicaties na pyloromyotomie.

Wat had er anders gekund?

De patiënt meldde zich meermaals met recidiverende buikpijnklachten bij verschillende artsen. Hoewel bij eerdere consulten wel aan een adhesie was gedacht, werd die mogelijkheid bij de laatste consulten niet meer overwogen; meerdere keren werd de patiënt naar de SEH verwezen vanwege de verdenking op een appendicitis. Mogelijk werd het klinisch redeneren belemmerd door tunnelvisie.

Bij een chirurgische abdominale voorgeschiedenis dient een adhesie altijd overwogen te worden. Normale defecatie sluit een obstructie van de dunne darm niet uit. Zo kan er sprake zijn van overloopdiarree of lediging van de darminhoud distaal van de obstructie. Vanwege de recidiverende klachten na eerdere buikoperatie had overwogen kunnen worden een diagnostische laparoscopie te verrichten. Dit onderzoek is weliswaar invasief, maar ook zeer sensitief voor de opsporing van adhesies. Bovendien kan indien nodig direct een adhesiolyse verricht worden.

Conclusie

Strengileus is een ernstige langetermijncomplicatie van een buikoperatie op de kinderleeftijd. Deze complicatie komt ook voor na een relatief kleine ingreep als een pyloromyotomie. Adhesies vormen een levenslang risico op complicaties. Bij aanhoudende, onverklaarbare buikpijnklachten na een eerdere abdominale operatie moet differentiaaldiagnostisch worden gedacht aan een adhesie en kan een diagnostische laparoscopie overwogen worden.